原标题：Peri-implantitis as a rare local manifestation of actinomycosis: A case report
早期种植失败相对罕见，但一旦发生，考虑可能的解释和病因至关重要。在植体位点之前的根管治疗感染可能会在未来的植体位点留下残留细菌，这些细菌可能无法通过脱粒作用和拔牙时的抗生素治疗成功中和。放线菌病可能是已识别的细菌性病因之一，微生物在骨质环境中持续存在，导致骨内感染和植体失败。
放线菌病是一种慢性感染性疾病，通常以脓肿形成和窦道排脓为特征。它主要由革兰氏阳性丝状细菌引起，这些细菌具有类似真菌的组织形态学外观，其交织的细菌丝状菌落宏观上呈现为黄色斑点，因此被称为硫磺颗粒。这些细菌在口腔、鼻腔和咽喉部位常见，导致颈面部放线菌病。腮腺、颌下腺和下颌骨是最常受影响的部位。由于放线菌病往往难以培养，该疾病的诊断极具挑战性，需要进行组织活检来识别放线菌菌落。放线菌病在男性中的发病率是女性的四倍，尤其影响20至60岁之间的男性。
该疾病由侵入组织并经由创伤、手术或黏膜屏障或牙周韧带受损进入深层组织的细菌引起。感染可能导致脓肿生成，从而产生窦道以排出脓液。口腔微生物群中存在不同种类的放线菌株。研究显示，粘性放线菌（Actinomyces viscosus）和奈瑟放线菌（Actinomyces naeslundii）与口腔链球菌之间存在共聚合作用。在分离出的放线菌物种中，以色列放线菌（Actinomyces israelii）是在放线菌病中最常识别的菌株。共聚合细胞对吞噬作用和中性粒细胞的杀伤作用更具抵抗力，因此与致病性相关联。
未来植体位点的放线菌病风险因素包括急性感染史、骨髓炎、接触残留牙根、邻近根管感染以及可能将骨移植材料放置于拔牙窝中，这促进了微生物的持续生长。植体位点有不成功的根管治疗史、慢性根尖周感染以及多次手术操作提供跨黏膜引入细菌的情况，可能携带固有风险，潜在地发展成放线菌病，并增加早期种植体周围炎的风险。
本报告介绍了一例罕见的右上颌象限局部骨破坏病例，临床表现为重度种植体周围炎，但最终在组织病理学检查中被诊断为基于放线菌病的感染。我们旨在强调确立正确诊断的挑战，讨论现有文献及潜在的临床意义和未来研究方向。
病例报告
患者，男，26岁，因主诉牙齿疼痛、敏感以及与先前接受根管治疗的上颌前磨牙相关的多个水肿部位，前往口腔颌面外科诊所就诊。他的病史无显著异常。他否认有吸烟和饮酒习惯。他在他国接受过根管和修复治疗。放射学检查显示轻微的牙槽骨丧失和几颗预后不佳的断裂牙齿。在右侧上颌象限的牙齿根尖周围观察到根尖病变，具体为第4、5和6号牙齿（图1）。初次口腔检查时发现口腔卫生状况一般，多颗牙齿有龋齿，大量修复体存在失败迹象，且两个上颌象限的牙齿均进行了根管治疗，牙周检查正常。头颈部检查结果正常。所进行的治疗包括：右侧上颌象限（第4、5和6号牙齿）及左侧上颌象限（第11、12和13号牙齿）的三颗无法修复的牙齿的拔除和牙槽窝保存，所有这些牙齿周围都有多个根尖病变。在初次拔牙和牙槽窝保存时，患者接受了为期一周的克林霉素治疗，并使用氯己定漱口水。2019年，患者在第4、6、11和13号位点双侧植入了植体。植入时，植体达到了足够的初期稳定性，安装了覆盖螺丝，患者再次接受了为期一周的克林霉素疗程。患者短暂失访，直到2020年初，所有植体都被打开，植体稳定性商数超过62，安装了愈合基台（图2）。患者在2020年末安装了最终的螺丝固位的金属烤瓷冠，完成了种植体支持的固定局部义齿修复。
两年后的2022年，患者报告说，在第3号牙齿颊侧的牙龈中发现了骨死腔。此时，患者无症状。检查时，观察到了两个针尖大小的骨刺（图3）。第3号牙齿对敲击或触诊不敏感，而第4和6号植体没有活动性，对敲击也不敏感。锥形束计算机断层扫描未能明确显示瘘管的来源，但显示出第3号牙齿中颊根处颊侧骨缺失。随后，患者失去随访，五个月后才重新联系。此时，他感觉植体或冠可能发生了移位，咬合感略有不同。患者被转介给根管专家以排除第3号牙齿根管起源的原因。尽管瘘管靠近右侧上颌第一磨牙，但这颗磨牙测试结果显示有生命活力，不需要进行根管治疗。同时，也从牙周病专家那里获得了第二意见，讨论瘘管病因是否可能是植体周围炎。仔细检查植体，发现植体周围的颈缘骨水平正常，探诊深度没有增加。用放射可见的牙胶尖追踪瘘管，引导至植体表面，提示植体表面在骨内可能涉及，从而诊断为植体周围炎（图4）。患者间歇性地服用抗生素，暂时缓解了右侧上颌象限的症状。与患者讨论了进行探查翻瓣手术、活检、培养以及可能的植体移除的治疗计划。向他全面解释了所有治疗选择，他同意包括移除植体和手术清创在内的程序（图5A-C）。从位于上颌第一前磨牙位置的植体之间的区域采集了培养物和软组织活检样本（图5B）。浅表伤口培养报告混合呼吸道菌群，未检测到其他病原体的显著生长。组织学检查显示，非活性骨的脱钙碎片中缺乏存活的成骨细胞，且有放线菌团块，周围聚集着多形核白细胞。放线菌团块呈现出放射状玫瑰花样排列的棒状丝。口腔病理报告得出结论，右侧上颌牙槽中观察到含有放线菌的死骨很可能是放线菌病（图5）。患者接受了为期四个月的青霉素VK疗程，至今，患者没有持续感染的迹象。
图1
根尖放射影像（A）及全景放射影像的上颌前磨牙区截面（B），拍摄于牙齿拔除前。为了替换缺失的尖牙和前磨牙，双侧上颌植入了植体（C）。右侧上颌植体成功地以固定式植体支撑的修复体恢复（D）。
图2
在牙齿拔除前拍摄的全景放射影像。
图3
2018年在牙齿拔除前拍摄的根尖放射影像，显示第一和第二前磨牙根尖区域（黄色箭头所示）的透射性变化，与2023年植体植入后，使用牙胶尖追踪感染至同一区域的情况相符（A，B）。
图4
2023年，右侧上前磨牙区域的临床外观，固定局部义齿（FPD）就位，且存在骨死腔（A）。当取下固定局部义齿（FPD）时，可以看到从第一磨牙延伸到第一前磨牙区域的颊侧有活动的瘘管和之前活动排脓口的疤痕（B）。翻瓣后，可以注意到植体周围和之间的广泛骨丧失（C）。植体被移除，组织被采集做活检，骨组织进行了彻底的清创（D）。
图5
2023年的组织学检查显示，一块脱钙的非活性骨碎片中展现出缺乏存活成骨细胞的骨小管（A），以及放线菌菌落，这些菌落呈现出棒状丝，以放射状玫瑰花样排列，周围聚集着多形核白细胞（B）。
讨论
植体周围炎定义为围绕牙科植体的组织病理状态，特征是结缔组织炎症和支撑骨的进行性丧失。植体周围疾病是由细菌驱动的感染，病因涉及微生物挑战。植体周围炎表现为一种异质性的混合感染，包括牙周病原微生物、不可培养的厌氧糖阴性革兰氏阳性杆菌，以及其他通常不在牙周炎牙齿或健康植体中频繁识别的不可培养的革兰氏阴性杆菌。植体周围和牙周生态系统在许多重要方面有所不同，证据表明植体创造了独特的微环境，迫使微生物适应和选择。
口腔放线菌病并不常见，但可引起广泛破坏。本案例展示的临床特征最初被诊断为植体周围炎。反复引流和局部骨丧失存在，并通过放射图像和感染追踪至植体表面得到证实。切除肉芽组织的组织学评估最终揭示了革兰氏阳性丝状细菌菌落的存在，与放线菌属物种一致。新的牙周和植体周围疾病分类并未为此种情况提供单独的诊断。因此，当存在局部组织破坏的非典型表现时，在局部牙周炎或植体周围炎中考虑放线菌病作为潜在的鉴别诊断很重要。
放线菌是一种口腔共生生物，很少引起疾病，但与头颈部、胃肠道和呼吸道的慢性感染有关。放线菌感染往往起病隐匿/进展缓慢，病程慢性，发病前症状平均持续时间为2.1个月。大多数发生的感染由亚型A. israeli引起，占所有放线菌感染的40%以上。放线菌病的病因与通过侵犯口腔上皮屏障进入下层组织的各种创伤模式相关联。同样，在这个案例中，细菌可能通过先前感染的根管进入牙槽骨，并在整个随后的手术治疗过程中在骨组织中持续存在。牙齿拔除过程被认为是头颈部放线菌病的风险因素，因为它们穿透并造成口腔黏膜的微创伤。在本例中，患者的感染很可能在牙齿拔除前已在根尖病变中形成，Aggregatibacter actinomycetemcomitans在愈合阶段保持潜伏状态，并在随后的手术过程中加剧。任何程序都可能提供了一种创伤性进入方式，包括根管治疗、拔牙、牙槽窝保存或植体植入。无论是局部预先存在的感染还是手术干预造成的创伤最初导致牙齿周围疾病的发生和进展，之后在相同区域植入植体后病情加重，这一点尚属推测。
放线菌生物体对青霉素特别敏感，也被证明对红霉素、头孢菌素和克林霉素敏感；然而，青霉素VK仍然是抗生素治疗的金标准。在接受克林霉素和复方安必仙抗生素治疗期间，患者报告症状暂时缓解。停用抗生素后几周内，症状总是复发。这一历史指向了疾病的细菌病因。本报告中的病例症状进展速度需要几年时间。文献报道了非常快速进展的病例，牙齿拔除后几天内导致脑脓肿。与放线菌病相关的病变在病例报告中也被描述为模仿重度牙周炎，并成功采用克林霉素和骨移植治疗。之前已有一份罕见的病例报告描述了与放线菌病相关的植体失败，模仿植体周围炎，在免疫功能低下的患者中缓慢进展，植体植入后18个月晚发。在本案例中，我们展示了一个免疫功能正常的个体的例子，该个体表现出由放线菌感染引起的植体周围炎的缓慢进展和晚期发作，其可能起源于根管病因。
结论
本报告描述了一例先前存在根管病变的患者中发生的放线菌病病例。这突出了残留细菌，如放线菌，可能在牙齿拔除后在牙槽骨中寄居，进而可能导致同一区域植入的骨移植物和植体感染，而这种感染可能在植体植入多年后才显现出来。
参考文献
1. Smego RA, Foglia G. Actinomycosis. Clin Infect Dis. 1998;26(6):1255-1261.
2. Sakallioglu U, Agikgöz G, Kirtiloglu T, Karagöz F. Rare lesions of theoral cavity : case report of an actinomycotic lesion limited to thegingiva. J Oral Sci. 2003;45(1):39-42. doi:10.2334/josnusd.45.39
3. Park JK, Lee HK, Ha HK, Choi HY, Choi CG. Cervicofacial actinomycosis:CT and MR imaging findings in seven patients. AJNR Am J Neuroradiol.2003;24(3):331-335.
4. Tortorlci S, Burruano F, Buzzanca ML, Difalco P, Cabibi D, Maresi E.Cervico-facial actinomycosis: epidemiological and clinical comments.Am J Infect Dis. 2008;3(4):203-208.
5. Pulverer G, Schütt-Gerowitt H, Schaal KP. Human cervicofacial actinomycoses: microbiological data for 1997 cases. Clin Infect Dis.2003;37(4):490-497. doi:10.1086/376621
6. Curi MM, Dib LL, Kowalski LP, Landman G, Mangini C. Opportunisticactinomycosis in osteoradionecrosis of the jaws in patients affectedby head and neck cancer: incidence and clinical significance. OralOncol. 2000;36(3):294-299. doi:10.1016/S1368-8375(99)00080-9
7. De D, Dogra S, Kanwar AJ, Saikia UN. Actinomycosis presenting as adestructive ulcerated plaque on the palate and gingiva. J Am AcadDermatol. 2011;65(6):1235-1236. doi:10.1016/j.jaad.2009.02.043
8. Kaplan I, Anavi K, Anavi Y, et al. The clinical spectrum of Actinomycesassociated lesions of the oral mucosa and jawbones: correlations withhistomorphometric analysis.Oral SurgOralMedOral PatholOral RadiolEndod. 2009;108(5):738-746. doi:10.1016/j.tripleo.2009.06.019
9. Bourgeau G, McBride BC. Dextran-mediated interbacterial aggregation between dextran-synthesizing streptococci and Actinomycesviscosus. Infect Immun. 1976;13(4):1228-1234. doi:10.1128/IAI.13.4.1228-1234.1976
10. Cisar JO, Kolenbrander PE, McIntire FC. Specificity of coaggregation reactions between human oral streptococci and strainsof Actinomyces viscosus or Actinomyces naeslundii. Infect Immun.1979;24(3):742-752. doi:10.1128/iai.24.3.742-752.1979
11. Ochiai K, Kurita-Ochiai T, Kamino Y, Ikeda T. Effect of co-aggregationon the pathogenicity of oral bacteria.J Med Microbiol. 1993;39(3):183-190. doi:10.1099/00222615-39-3-183
12. Schwarz F, Derks J, Monje A, Wang HL. Peri-implantitis.J Clin Periodontol. 2018;45:S246-S266. doi:10.1111/jcpe.12954
13. Lafaurie GI, Sabogal MA, Castillo DM, et al. Microbiome and microbialbiofilm profiles of peri-implantitis: a systematic review. J Periodontol.2017;88(10):1066-1089. doi:10.1902/jop.2017.170123
14. Robitaille N, Reed DN, Walters JD, Kumar PS. Periodontal and periimplant diseases: identical or fraternal infections? Mol Oral Microbiol.2016;31(4):285-301. doi:10.1111/omi.12124
15. Smego RA Jr. Actinomycosis of the central nervous system. Rev InfectDis. 1987;9:855-865.
16. Bartels LJ, Vrabec DP. Cervicofacial actinomycosis. Arch Otolaryngol.1978;104:705-708.
17. Smith AJ, Hall V, Thakker B, Gemmell CG. Antimicrobial susceptibility testing of Atinomyces species with 12 antimicrobialagents. J Antimicrob Chemother. 2005;56(2):407-409. doi:10.1093/jac/dki206
18. Clancy U, Ronayne A, Prentice MB, Jackson A. Actinomyces meyeri brain abscess following dental extraction. BMJ Case Rep.2015;2015:bcr2014207548-bcr2014207548. doi:10.1136/bcr-2014-207548
19. Kaldas M, Barghorn A, Schmidlin PR. Actinomycosis as a rarelocal manifestation of severe periodontitis. Case Rep Dent.2020;2020:5961452-5961457. doi:10.1155/2020/5961452
20. Sun CX, Henkin JM, Ririe C, Javadi E. Implant failure associated withactinomycosis in a medically compromised patient. J Oral Implantol.2013;39(2):206-209. doi:10.1563/AAID-JOI-D-11-00028
作者：Daniel Hawkins, Janina Golob Deeb
翻译：口腔医学网（微信号：aikouqiang）
声明：本文翻译自国外病例展示，内容来源于网络公开数据，仅用作口腔行业人士进行专业技术交流用途，仅代表原作者个人观点，不构成任何医疗建议。个体有差异，如有不适请至线下医疗机构就诊。如有翻译错误之处敬请指正，内容以原文为准。
原文：https://doi.org/10.1002/cap.10295
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