原标题：Twitchy Pain of Left Face: A Rare Case of Idiopathic Trigeminal Neuralgia after Tooth Extraction in a Young Child
三叉神经痛（TN）是一种涉及第五对脑神经一个或多个分支的慢性口腔颌面疼痛。三叉神经痛影响到三叉神经的一个或多个分支，是成年人面部疼痛的常见原因，尤其多见于四五十岁的人群，但在儿童中较为罕见。在一项针对儿科诊所5年期间头痛患者的研究中，1040名儿童中有0.5%患有三叉神经痛。根据《国际口腔颌面部疼痛分类》第一版，典型三叉神经痛的特点为“单侧反复发作的短暂电击样疼痛，起止突然，局限于三叉神经一个或多个分支分布区域，并由无害刺激触发”。其病因可能是其他疾病如肿瘤、血管畸形和多发性硬化症的结果；然而大多数病例为特发性。
原发性三叉神经痛（ITN）是一种符合经典三叉神经痛标准的单侧面部疼痛反复发作性疾病，且通过电生理检测和MRI检查均未发现明显诊断依据。三叉神经痛的一线药物治疗方案包括卡马西平和奥卡西平。其他治疗选择包括拉莫三嗪、苯妥英钠、氯硝西泮、加巴喷丁、普瑞巴林、托吡酯、左乙拉西坦、妥卡胺以及手术治疗。
目前关于三叉神经痛及疼痛（包括头痛）的大部分数据来自成人人群，而有关儿童和青少年的数据通常以个案报告的形式零星出现。最近一项在儿科诊所进行的儿童头痛的调查研究显示，所有病例都涉及具有不同历史和表现的原发性三叉神经痛，并伴有持续的伴随疼痛。在此，我们报道一例儿童患者，在拔除左下后牙后左侧面部出现原发性三叉神经痛并伴随肌肉痉挛的病例。
病例报告
患者，女，10岁，被转诊至USM的儿科牙科门诊。主诉5天来左侧面部肌肉疼痛并伴有持续性抽搐、肿胀和麻木等症状，患者还述左侧口角流涎。左侧面部的疼痛突发且间歇性发作，具有电击样性质，皮肤轻微触碰会加重疼痛，同时伴有针刺感和眩晕感，尤其是在左侧眼周区域。每次疼痛发作持续约2分钟。患者自述按照视觉模拟评分法（VAS），其疼痛评分为8分，如图1A所示。在服用前一位牙科医生开的口服阿莫西林和甲硝唑后，左侧面部中三分之一处的肿胀有所减轻。
进一步病史显示，该患者于2021年12月2日由全科牙医拔除了左下颌乳磨牙（#75）。据患者及其父亲描述，拔牙过程顺利，并被开具了对乙酰氨基酚处方。然而，在拔牙后的次日（2021年12月3日），左侧面部开始出现疼痛、肌肉抽搐和肿胀症状。随后她回到同一位牙医处就诊，被处方口服阿莫西林和甲硝唑。尽管在完成抗生素疗程后，左侧面部的疼痛和抽搐并未加重，但仍未得到解决；不过在进行抗生素治疗后左侧面部肿胀有所减轻。患者否认在此之前有过类似症状发作的经历，且无长期头痛、头晕或视力模糊的病史。
患者的既往病史显示，患者曾因创伤在USM医院耳鼻喉科被诊断为左侧外耳道息肉伴发外耳炎。目前，对于这一耳部问题无需进行进一步随访。此外，她也曾接受精神科团队的评估和管理，以应对轻度焦虑症，但并未服用相关药物。其最后一次在精神科就诊的时间是2021年5月，并且此后未记录有进一步的随访。
总体体格检查中，患者神志清醒，对时间、地点和人物的认知正常。除面部症状外，身体其他部位未发现其他异常体征。
| 检查 | 结果 |
| 口外检查 | 上颌（V2）和下颌（V3）神经支配的皮节区疼痛和压痛， 左面部肌肉抽搐， 左眉可抬高（无力） |
| 口内检查 | 口腔卫生良好； 拔牙部位#75： 周围牙龈愈合良好，无压痛，无脓排出，触诊无压痛 |
| 脑神经II-XII检查和测试 | CNII（未检测到异常） CNVII（受影响） CNVIII（受影响） CNIX-XII（未检测到异常） |
| 检查 | 结果 |
| 影像学检查（图2） | 未见异常 |
血液检查： 全血计数和尿素血清电解质 | 在正常范围内 |
根据儿科牙科及口腔颌面外科专家的初步印象，该患者被诊断为贝尔麻痹。另一个鉴别诊断为左侧三叉神经痛。为此，医生为其开具了处方：巴氯芬片剂每日3次，每次5mg，以及复合维生素B每日3次，每次1片。同时，耳鼻喉科也对患者进行了检查，以排除可能与其先前涉及耳朵部分的诊断有关的问题。经过进一步诊断，耳鼻喉科团队认为她患有左侧偏侧面肌痉挛。
5天后，患者复查时，左侧肌肉痉挛略有改善。然而，左侧面部疼痛仍然存在，但严重程度没有增加。然后，她被转介到USM医院的儿科神经科进行进一步的神经系统评估。对面部区域进行了进一步检查，如肌电图和脑电图，结果正常。在儿科牙科和儿科神经科团队进行充分讨论后，最终诊断是左侧原发性三叉神经痛。她的药物治疗改为每日口服1次加巴喷丁片剂80mg(7mg/kg)。
在儿科牙科门诊进行一个月的随访时，患者没有出现面部抽搐，如图1B所示。然而，患者述在口内左侧颊部有轻微的触痛，视觉模拟评分（VAS）评分为2分（满分10分）。复查前的几天里，患者曾在儿科神经科接受诊治，并被要求停止服用加巴喷丁。另外安排了两个月后的复查，但患者未能前来。
B.术后一个月随访
全景片（2021年12月12日拍摄）
在此案例报告中，我们分享了一例儿童原发性三叉神经痛的治疗管理，该病例伴有左侧偏侧面肌痉挛这一额外且罕见的症状。治疗首先采用药物干预作为一线疗法。
治疗方法
1.保守治疗
治疗至关重要，因为缺乏无痛期可能导致关键功能的下降。对于三叉神经痛患者而言，药物干预通常是首选治疗方法。卡马西平是治疗三叉神经痛的一线药物；然而，在难治性患者中，巴氯芬、加巴喷丁、利多卡因和米索前列醇等其他药物也显示出了疗效。一些涉及儿童的研究案例表明，使用不同剂量的卡马西平，从每日15mg/kg至800mg不等，有些还与每日1200mg的加巴喷丁联合使用，用以治疗三叉神经痛。
一项Cochrane系统评价总结指出，关于肉毒杆菌毒素随时间推移以及在多次治疗疗程中的临床效果尚不确定，特别是在治疗偏侧面肌痉挛方面。在本例中，由于偏侧面肌痉挛并非慢性病症，并且通过MRI等检查未发现异常情况，因此无需采取如肉毒杆菌毒素注射等进一步的侵入性治疗。
2.手术治疗
当单独药物治疗无效时，手术干预是一种可选择的方案。大约三分之一的患者仅通过药物治疗无法获得充分的症状缓解。
长期的三叉神经痛症状最终可能导致脊髓三叉神经核内的疼痛通路抑制失效，从而产生慢性背景疼痛（background pain），并可能加重病情进展。针对三叉神经痛的手术治疗方法包括微血管减压术（MVD）、立体定向放射外科手术（SRS）、射频热凝术下的根切断术、机械性球囊压迫或甘油注射等。
在儿科人群中，早期决定进行手术尤为重要，因为对这一病症缺乏警觉可能会导致诊断和治疗的延误。一项案例显示，对于由上小脑动脉和前下小脑动脉引起的神经压迫症状的儿童，采用MVD手术取得了成功。大多数（71%）接受伽玛刀放射外科手术的患者对术后状况感到满意，即使其中一些患者曾因感觉牙齿疼痛而进行了多次无明显指征的拔牙。因此，在确诊之前需要多学科团队共同排除牙科原因或其他病因。
本案例的局限性在于，患者未能按照计划在3个月、6个月和9个月时进行复查随访。尽管如此，我们认为患者的症状已经得到解决，因为他们未按约定前来复诊。
结论
原发性三叉神经痛在儿科患者中尤为罕见。尽管目前对于三叉神经痛（包括原发性三叉神经痛）的病理生理机制尚未有全面深入的理解，但神经血管冲突是当前最被广泛接受的解释。为了减少误诊和术后并发症的可能性，这对年轻患者可能产生长期影响，必须进行适当的检查。首先应采取非侵入性治疗措施，如使用药物治疗。多学科联合治疗和密切随访有助于为这类患者提供保守且安全的治疗方法。长期随访以及对原发性三叉神经痛的病理生理学更深入的理解在未来可能会帮助找到解决方案，防止病情复发。
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作者：Abdul Rauf Badrul Hisham,Niher Tabassum Siddiqua,Mohd Faizal Abdullah,Wan Nur Syazwani Wan Rossly,Norsamsu Arni Samsudin
翻译：口腔医学网（微信号：aikouqiang）
声明：本文翻译自国外病例展示，仅供口腔专业人士进行技术交流，仅代表医生个人观点，不构成任何医疗建议，如有翻译错误之处敬请指正，内容以原文为准。
原文：https://doi.org/10.24191/cos.v10i2.23649
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