原标题：Ectopic Compound Odontoma in the Buccal Mucosa: Report of a Rare Case
牙瘤是最常见的良性牙源性肿瘤，生长缓慢且无侵袭性。牙瘤一词由Broca于1867年提出。牙瘤是由各种牙组织（即牙釉质、牙本质、牙骨质，有时还有牙髓）组成的错构瘤[2]。根据世界卫生组织（WHO）1992年的分类，牙瘤被分为两种类型：(a)组合性牙瘤：可能由不同形状、大小的牙齿混合而成。在显微镜下,可以看到牙釉质、牙本质、牙骨质等组织的形态与正常牙齿相同。部分牙瘤可以分成数十个甚至上百个大小不同、形状不同的牙齿；(b)混合性牙瘤：在显微镜下,可以看到牙釉质、牙本质、牙骨质等组织排列紊乱,且没有典型的牙齿结构。基于形态学，Garvey等人在1999年将复合牙瘤进一步分为三种类型：(a)牙粒型，由两个或多个分开的牙粒组成，每个牙粒都类似于一颗牙齿；(b)颗粒型，由两个或多个分开的颗粒状牙组织块组成，排列异常；(c)牙粒颗粒型，牙粒和颗粒并排存在。根据Junquera等人在2005年的研究，临床上认可三种类型的牙瘤，包括中央（骨内）牙瘤、周围（骨外或软组织）牙瘤和已萌出的牙瘤。
尽管病因尚不明确，但已发现病例与局部创伤、感染、牙板或其残余物的旺盛增殖有关。Hitchin提出牙瘤可能是遗传的，或者是由于突变基因或可能在出生后干扰牙齿发育的遗传控制。在此，我们报告了一例从右侧颊黏膜萌出的牙齿病例，因其罕见性和在命名该病变时存在的困惑。
病例报告
患者，女，6岁，由家长带领前来门诊就诊，主诉为右侧脸颊区域两个月前开始出现类似牙齿结构破龈而出。患者自述过去两周内有轻微疼痛及开口稍感困难。其既往医疗和口腔病史无相关贡献，总体上是个健康儿童，自然分娩。患者无外伤史，体格检查未见明显异常。口内检查发现，在右颊黏膜上，与右上第一磨牙沿咬合面相对位置，可见一颗大小约1×2厘米、呈乳白色、硬度较高、类似磨牙状的结构（图1）。该结构周围黏膜伴有轻度炎症及红斑，初步诊断为牙瘤。
图1
口内观：右侧颊粘膜出现牙状肿块。
放射学检查显示，右侧颊黏膜后部有一局限性高密度影，包含三个类似牙齿的结构，周围环绕狭窄的低密度线影，且无其他骨化征象（图2、图3）。在局部麻醉下进行了肿物切除手术，切除物送病理组织学检查。
图2
口内根尖片显示三个不透射线的牙状肿块，有放射线边缘。
图3
全景片显示右颊粘膜肿块的位置。
宏观观察结果显示，切除物包含三个微型类似牙齿结构及附着软组织（图4）。脱钙切片经显微镜观察，显示出与正常牙齿相似的釉质腔、釉牙本质界、牙本质、牙髓及牙骨质（图5）。此外，由于位于颊黏膜部位，还可见纤维结缔组织中含有小涎腺组织岛（图6）。综合上述所有发现，最终诊断为组合性牙瘤。
图4
肉眼观察显示附着有软组织的牙体。
图5
组织切片显示釉质间隙、扇形牙本质釉质连接、牙本质小管和滤泡组织（物镜20倍）。
图6
组织学切片显示牙髓间隙和纤维结缔组织及小唾液腺（物镜10倍）。
讨论
牙瘤的定义是指任何源自牙源性的肿瘤；然而，它指的是上皮和间充质细胞都表现出完全分化的生长。牙瘤可以发生在任何年龄，但在二十岁前最常见，这与目前发生在一名六岁儿童身上的案例相符。它们通常无症状，常在常规放射学检查中偶然发现，或者当恒牙未能正常萌出时被发现。大多数病例为骨内病变，极少数情况下会自发地破龈进入口腔。已破龈的牙瘤常伴有疼痛、炎症和开口受限。在本例中，一颗类似牙齿的结构从右侧颊黏膜破龈而出，并伴有疼痛和开口困难。首例已破龈牙瘤于1980年由Rumel等人报道。
许多报告报道了牙齿位于不寻常的位置，其中大多数病例部分或完全埋在骨头里。然而，它们完全位于远离颌骨的软组织内，如上唇、眼睑和脸颊，这是罕见的。它们被报告在不同的命名下，如不规则萌出、异位牙、异位软组织正中多生牙和异位牙瘤。"Ectopia"这一术语用来指代牙齿或牙瘤位于或萌出于远离正常位置的地方。本例中，一颗类似牙齿的肿块从右侧颊黏膜破龈而出，因此可以使用“ectopic”一词。
文献检索仅发现了三例从脸颊区域萌出牙齿的案例。第一个脸颊牙瘤病例是由El sefdy Bakry在1977年报告的，患者是一名患有Klippel-Feil综合征的9岁女孩。第二例是由Noroozi和Arora报告的，患者是一名非综合征的2岁患者，从脸颊萌出了一个带有显著骨柄的磨牙状牙齿结构，他们建议将骨组织称为“牙源性错构瘤”。然而，Ide和Mishima质疑了这个命名的适用性。Ide等人认为，颊黏膜只是可能遇到各种牙源性病变的龈外位置，也是在特殊情况下中止牙发生的部位。这是因为牙板和上颚板的共同起源。作者还认为，在牙齿发育的连续过程中，向颅侧导向的神经嵴细胞产生了成牙本质细胞、成牙骨质细胞、牙周膜成纤维细胞和成骨细胞，并建议在确认正常牙列的情况下，将1或2个可识别的牙齿且无异源性内胚层元素的情况称为“额外或附属牙齿”。第三例是由Liu等人在一名4岁的非综合征女孩中报告的，她在左侧颊黏膜发现了2颗成熟的磨牙状牙齿，与我们的案例相似。作者Liu等人也同意Ide和Mishima的观点。
在当前案例中，儿童的口腔全景片显示了全部乳牙列和正在发育的恒磨牙、切牙和尖牙牙蕾。未注意到磨牙状牙齿的骨性关系。所见的放射透亮边缘是由于卵泡组织造成的，这也得到了组织学发现的证实。根据现有文献并排除外伤史，这个质量发生的可能原因包括：(i)牙发生过程中牙板的碎片化；(ii)位于颊黏膜的具有潜在牙源性潜力的多能神经嵴细胞；(iii)遗传影响；(iv)由于颌骨开始骨化之前发育中的牙槽突内缺乏空间，一个额外的牙蕾被转移到龈外位置（一个罕见的可能性）。
在我们的案例中，没有看到骨组织或软骨的证据。因此，在当前情况下不能使用错构瘤这个术语。尽管“额外”是许多作者建议的术语，但我们发现了三个连接在一起的类似牙齿的结构（牙粒），而不是一个完全形成的独立牙齿结构，这一点在宏观上和微观上都得到了证实。因此，经过仔细评估并汇编所有术语后，我们将当前案例归类为异位复合牙瘤的牙粒型。
参考文献
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作者：Aparna Venigalla, Leela Krishna Guttikonda, Hasini Nelakurthi, Suresh Babburi, Soujanya Pinisetti, Ajay Banerji Kotti, Lavanya Kalapala
翻译：口腔医学网（微信号：aikouqiang）
声明：本文翻译自国外病例展示，仅供口腔专业人士进行技术交流，仅代表医生个人观点，不构成任何医疗建议，如有翻译错误之处敬请指正。
https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4355819/
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