原标题：A Rare Case of Oral Cavity Eumycetoma
真菌瘤是一种慢性、进行性的皮肤和皮下组织肉芽肿感染。它可能由真菌（称为真菌性真菌瘤）或细菌（称为放线菌性真菌瘤）引起。引起真菌瘤的放线菌包括索马里链霉菌、马杜拉放线菌和Pelletieri放线菌，常见的真菌物种包括足马杜拉分枝菌、灰马杜拉分枝菌以及波氏假性阿利什霉。
该疾病常见于热带国家，发生在社会经济地位较低的人群中，通常影响那些赤脚工作或经常接触土壤的男性。最常见的感染部位是足部（占79.2%），其他暴露的身体部位如手部（占6.6%）、膝盖、手臂、大腿和会阴也可能受累，较为罕见的病发部位包括鼻窦、下颌骨和眼眶。最常见的发病年龄在20至40岁之间，但在老年群体中发现此病也并不罕见。
引起真菌瘤的生物是土壤腐生菌，它们通过木屑等创伤进入组织。接种病原体后，病情呈进行性和缓慢发展。通常开始时是无痛性的皮下肿胀，如果不及时治疗，会导致深层组织和骨骼破坏。常见的表现是脓肿伴有多处排脓窦。
在此，我们报告了一例非常罕见的口腔真菌性真菌瘤病例，并讨论了该区域可能受到真菌污染的病因。
病例报告
患者，62岁，因右下颌区出现生长物长达八个月来到口腔颌面外科就诊。起初，这个生长物出现在右下颌后部，且逐渐进展至当前大小。患者表示该区域未曾受到外伤。口外检查发现右侧下颌下淋巴结可触及，柔软、可移动且无压痛。
口内检查发现，一个约3厘米×4厘米的软组织肿块从第一磨牙向前至右侧翼下颌韧带区域沿牙槽嵴前后延伸（图1）。左右方向上，肿块覆盖了右侧颊侧龈沟并向舌侧沟延伸（图2）。双侧下颌磨牙缺失，两年前至三年前由于牙齿松动而脱落。肿块呈粉红色，边缘光滑。触诊时质地如橡胶，无疼痛或出血现象，基底部有蒂相连。患者提供的头部和颈部磁共振成像结果显示，有一个大小约为43毫米×33毫米×33毫米的异质性病变，主要表现为液性信号强度，涉及右下颌牙槽突（图3）。同时可见牙槽突的凹陷及皮质骨侵蚀，以及右侧IA水平（16毫米×14毫米）和IB水平（22毫米×16毫米×11毫米）处有几个增大的淋巴结。全景X线片显示右下颌第三磨牙水平生长（图4）。在临床和放射学检查后，初步诊断为刺激性纤维瘤，外周骨化纤维瘤为鉴别诊断。
图1
口腔内检查显示牙槽嵴上有一个 3 厘米×4 厘米的软组织生长，从前到后从右下颌第一磨牙延伸到右下颌翼下颌区。
图2
右上磨牙撞击软组织过度生长
图3
颈部MRI结果显示，右下颌牙槽突区域内存在一个以液体信号为主的不均匀性口腔病变。
图4
全景X光片显示右侧下颌第三磨牙水平横置，双侧下颌磨牙缺失，余留牙列的牙周健康状况不佳。
常规血液检查结果显示，血红蛋白（Hb）降低至10.1克/分升，中性粒细胞计数升高至85%，白细胞计数升高至14100/立方毫米。红细胞参数提示血细胞比容、平均红细胞体积（MCV）、平均红细胞血红蛋白含量（MCH）和红细胞分布宽度-CV均增高，表明存在贫血和潜在感染。
在局部麻醉下进行了切除手术，并将切除标本送检进行组织病理学检查（图5）。术后七天内给予患者注射用氨苄西林1.2克。术后第七天对患者进行复查时，手术部位愈合良好（图6）。
图5
离体标本
图6
第7天随访时，手术部位愈合良好
切除标本的组织病理学检查显示，在一些地方有化脓性肉芽肿，由围绕特征性棕色无定形颗粒的中性粒细胞组成。可见多核巨细胞，部分巨细胞吞噬了这些颗粒（图7）。在某些位置，还观察到了黑色至灰色的圆形或卵圆形折射性物质。在结缔组织基质中有黏液样变性，少数区域显示出圆形嗜酸性凝块状物质，提示可能存在异物反应。针对所见颗粒进行了特殊染色。颗粒在过碘酸-雪夫染色中呈阳性，而在革兰氏染色中呈阴性。用于识别真菌成分的Grocott methenamine银染色结果微弱阳性。
图7
×40物镜显示特征性棕色无定形颗粒周围的化脓性肉芽肿，多核巨细胞吞噬颗粒
所有这些发现都提示伴有异物反应的真菌瘤。由于最初并未怀疑真菌感染，因此未进行培养和药敏试验。
讨论
口腔真菌瘤是一种罕见病症，据报道发生在下颌骨、腭和口底（表1略）。本案例的独特之处在于，主要表现为软组织过度生长伴轻微的牙槽骨侵蚀。口腔黏膜局部纤维组织增生非常常见，这使得我们最初将其诊断为刺激性纤维瘤。尽管病人没有提及病变部位有任何创伤或刺穿史，但有一颗孤立存在的横向生长的右下颌第三磨牙。后牙过度闭合以及处于水平位置且牙周状况不佳的右下第三磨牙持续干扰，可能导致了下颌牙槽骨受到损伤。患者身为农民，频繁接触土壤，上述所有因素结合患者的全身状况和较差的口腔卫生状况，很可能促成了真菌元素的接种。通过组织病理学检查并借助辅助组织化学染色和直接显微镜检查区分真菌瘤和放线菌瘤至关重要，因为两者治疗方法完全不同，其区分要点见表2（略）。
对于在结缔组织基质中观察到的色素性颗粒状物质，我们起初认为可能是含铁血黄素或是有色微生物颗粒。Perls普鲁士蓝染色对两者均可呈阳性，因此采用微生物染色以区别两者。根据特殊染色的阳性结果，我们得出结论，这些是真菌的颗粒。
颗粒对于确定病原体的诊断至关重要。在真菌瘤中发现的颗粒是由密集包裹在坚硬棕黑色水泥状物质中的真菌菌丝组成。
真菌细胞壁中多糖的过量产生使得真菌瘤对抗真菌药物的作用不敏感，且对宿主免疫系统具有抵抗力。治疗该疾病需要长期（约18-24个月）的抗真菌疗法联合手术切除。最常用的药物是唑类抗真菌药如伊曲康唑和酮康唑，但它们存在短期疗效有限、易复发和副作用的问题。真菌瘤治疗难度大，因此患者咨询非常重要，因为需要长时间随访来监测疾病复发。新型疗法如伏立康唑和泊沙康唑对难治性真菌瘤有效。泊沙康唑能渗透到骨组织中，作为挽救性疗法表现出良好的效果且副作用较少。在我们的案例中，不幸的是，在获得组织病理学诊断证实为真菌瘤之前，患者未能继续随访，因此未能开始使用抗真菌药物治疗。
临床诊断真菌瘤通常基于存在窦道或深部组织受累伴有分泌物。本案例的发病部位和表现方式非典型，临床和放射学发现很少能与其关联。通过组织病理学证据辅以特殊染色技术，我们得以诊断出可能被遗漏的真菌瘤。
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作者：Kavita Ramesh Wadde, Samir Dashrath Khaire, Tabita Joy,Manisha Ahire Sardar,Mrimingsi Kri, and Lakshmi Venkatakrishnan
翻译：口腔医学网（微信号：aikouqiang）
声明：本文翻译自国外病例展示，仅供口腔专业人士进行技术交流，仅代表医生个人观点，不构成任何医疗建议，如有翻译错误之处敬请指正，内容以原文为准。
原文：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC10499287/
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