乱翻书系列二:一个新的远程自闭症诊断标准——“多快好省”地诊断自闭症

健康   2024-07-22 12:00   美国  

前言


图片来源:SpectrumNews
这个系列不关注最新的科研进展,而是出于笔者的一些私人阅读兴趣,试图从文献的故纸堆里寻找一些重要有趣的研究成果介绍给大家。之所以取名“乱翻书”系列,主要是提醒笔者自己和大家在追逐最新的自闭症科研前沿之余,有时间翻一翻书和老文献,说不定就有一些重要的发现。
在介绍该研究之前,我想请读者想象3个场景。
第一个场景:你是一个偏远山区的孩子的母亲,老公外出务工,你就是家里的主力。家里上有老下有小的,都指着你吃饭。最近,周围邻居和学校里的老师都说你家孩子不太正常:她确实也很迟还没学会说话,平时学习也有些困难,看起来不是特别聪明的样子。但是,你每天一睁眼就要下地,还要操持家务,基本不得闲。你其实特别想知道孩子是不是真的有啥问题,但是去附近的大城市特别麻烦,你也不认识城里医院里的啥人,而且跑一趟估计还得花不少一笔钱。要是能像看手机直播一样,在网上找一个专业的医生看看,说不定能发现点啥毛病?
第二个场景:你现在是一个在北上广一线大城市工作的理工男,每天基本上是伏案对着电脑工作。你的工资不错,但就是天天996,没有一丝私人时间。你在的这个大厂特别卷,以狼性著称,你也年龄不小了,特别担心被优化裁员,更是不敢休息片刻。但是,你的同事和HR总觉得你格格不入,你自己也隐隐觉得和身边人蛮难交流的,你总觉得别人都没法理解你。你听说过自闭症,也自己上网做过一点功课,很想找个机会去市里三甲精神病专科医院看看门诊,但是又非常害怕被同事发现。要是能远程视频,跟权威的医生聊一聊,说不定能得到一些纾解?
场景三:新冠疫情期间,居家隔离,但是家里一个疑似自闭症的孩子非常需要被诊断,有什么办法能让孩子看上医生?
这篇文章我们就想介绍一个才问世不久的自闭症诊断,全称是自闭症症状简明观测办法(Brief Observation of Symptoms of Autism,简称BOSA),这个诊断方式的发展,就是Cathrine Lord团队在新冠疫情期间发展出来的,可以解决以上类似场景的问题。

研究概述


今天要介绍的这一成果和之前的一样,还是来自于加州大学洛杉矶分校(UCLA)的Catherine Lord教授新推出的一个自闭症简明诊断标准,文章的标题是《自闭症症状简明观测办法(BOSA):为新冠疫情期间及今后(特殊情况)改进开发的一套远程视频自闭症评估量表》(The Brief Observation of Symptoms of Autism (BOSA): Development of a New Adapted Assessment Measure for Remote Telehealth Administration Through COVID‑19 and Beyond),该研究最初于2020年疫情期间开始,最终发表于2022年《自闭症和发育障碍杂志》杂志(Journal of Autism and Developmental Disorders (2022) 52:5383–5394)[1]。

文章标题及作者

Catherine Lord教授是目前自闭症领域最权威和专业的教授,在我们公号的前文里介绍过她的工作。

Catherine Lord的相关工作:

逆潮流而动——柳叶刀委员会首次提出“重度自闭症”的自闭症亚型分类

《柳叶刀》提出自闭症干预新模式

自闭症鄙视链的顶端会崩塌么?——高功能自闭症到底有多高

在此我们就简单重复一下跟本文有关的背景,Lord教授深耕自闭症研究领域长达50多年,在自闭症领域做出了卓越的贡献。她提出的多项自闭症诊断测量指标是自闭症诊断中最主流的“金标准”量表(包括:自闭症诊断观察量表ADOS和ADOS-2 [2]、自闭症诊断访谈量表修订本ADI-R,和自闭症社交沟通问卷SCQ等)。换句话说,她是自闭症诊断领域的绝对权威,可能没有之一。

UCLA教授Catherin Lord

Lord教授领导团队最近提出的新的自闭症诊断办法BOSA,就是一个应疫情而生的,可以远程实时在线视频诊断办法,它大大缩短了诊疗时间,在15分钟内能完成医生面诊。并且,该办法并不是一个零基础的诊断方法,而是深深植根于现在业界都认可的ADOS-2诊断标准 [2], 同时对于她们在2016年提出的一个简明自闭症社交变量观测量表(Brief Observation of Social Communication Change,简称BOSCC [3])做了大幅度的改进,从而诞生的新的BOSA诊断办法。

因为疫情限制,Lord教授团队对BOSCC进行了模块细分,在新的BOSA可以具体到4个不同的模块。同时,她们也大幅地缩减了量表的体量和所需的诊疗时间,BOSA的基本核心还是ADOS-2,甚至在诊断中使用的还是ADOS-2的一些玩具道具,但是总体诊疗时间现在可以缩短至12-14分钟,并且能满足实时在线的沟通交流。为此,她们还设立了专门的BOSA培训网站,感兴趣的小伙伴可以直接上去浏览,提出培训申请 (图3)。

培训信息:https://www.semel.ucla.edu/autism/enewsletter/bosa-training-provides-instruction-asd-assessment-measures-during-covid-19

BOSA培训页面


事实上,如何对于医疗资源不发达地区或者能结合现有网络技术进行自闭症的快速筛查,一直是自闭症临床诊断的一个重要改进方向,也是我国政府在大力推广的项目之一。之前,不同的专家学者也提出了一些解决方案,例如:TELE-ASD-PEDS、SORF、NODA、CARS-II等等,以及Lord教授团队的BOSCC方案等。


但还是存在着不少限制,比如,有些方案要求在诊室环境下由专业医疗人士配合远程团队进行诊断,有些方案比较小众需要另起炉灶对医护重新进行培训、还有些方案的准确性和可靠性不佳,甚至BOSCC方案也不够具体,还需要家长提供较长时间的视频录像给诊断团队,而非实时的观测沟通。在此,我就不一一列举,如读者朋友感兴趣,我也可以单独另开一篇分别比较。


下面,我将集中介绍一下新的简明版诊断标准,BOSA。

BOSA的优势和可能的不足


首先,BOSA是一个可以实时在线的诊断方案,使用 BOSA的医生在视频一端,另一端只需要家长和儿童进行互动。它对于场景的需求也不挑剔,可以由家长、老师或者专业人士配合儿童,居家、学校内或者诊室里即可开展,并且可以保持全程的医患实时沟通。
其次,BOSA所需的成本不高。在这个手机和互联网普及的时代,只要能打开手机视频,就有可能连接到最专业的团队进行自闭症诊断筛查,大大简化了过程和节省成本。并且,BOSA诊断一般在12-14分钟,也大大缩短了自闭症诊断的时间,这对于问诊的家庭和个人无疑是一个天大的好消息。并且,对于专业的诊疗团队,医护们也可以缩短诊断时间,并避免去偏远地区支援医疗的巨大成本。
对很多医生来说,非常方便的是,BOSA是脱胎于现有的ADOS-2诊断系统,它的评分系统和道具使用等与之前的ADOS-2标准保持一致,现有临床医生不需要完全重新学习该系统,只需进行少量的培训即可掌握。
第三,BOSA是模块细分的,可针对不同年龄和不同语言能力的人士分别诊断(备注1-3)。目前,BOSA主要包括4个模块版本:
1.BOSA之极少语言能力模块(BOSA-minimally verbal module,简称BOSA-MV):该模块主要针对被试者不具备语言能力或极少语言能力。原则上没有年龄上限,实际诊断中可能还需要具体调整。
2.BOSA之部分语言能力模块(BOSA-phrase speech-young fluent,简称BOSA-PSYF):该模块主要针对被试者具有部分语言能力,或者被试者为6-8岁具有一些语言能力的儿童。
3.BOSA之语言流畅小龄模块(BOSA-fluent 1, 简称BOSA-F1):主要针对6-10岁具有流畅语言能力的儿童。
4.BOSA之语言流畅大龄模块(BOSA-fluent 2, 简称BOSA-F2): 针对的是具有流畅语言能力的11岁以上儿童,甚至成年被试。
备注1:BOSA目前仅有英语版本,并且BOSA团队对于其他语言翻译非常谨慎,需取得其授权合作后才能着手翻译工作。以上4个模块的中文翻译以及BOSA的中文名仅为作者理解,在中文媒体语境中也未见其他翻译,不代表官方意见。
备注2:BOSA团队欢迎其他国家的医护专家合作,要求是之前接受过ADOS-2培训,并临床使用过ADOS-2诊断量表。满足以上条件者,只要在她们的官网上进行申请,就有机会与他们商讨合作事宜(作者看到中国台湾地区已经派出了一名学习进修生)。
备注3:在临床实际对BOSA验证中,Lord教授在4个模块外还单独开设了一个婴幼儿模块,针对15-38月龄的幼儿,以分别对BOSA标准进行验证。
第四,BOSA诊断标准已经完成了初步的验证过程。在2022年发表文章内,BOSA团队对于BOSA的准确性、可靠性、与现有诊断标准的吻合度,以及在不同临床中心的不同医护用此标准进行诊断的重复可靠度等多个维度都进行了验证。她们在加州和纽约多个临床中心让受过培训的医生们使用BOSA进行远程诊断,一共招募了307名被试,涵盖了从15月龄至42岁成人的诊断对比验证过程,同时还尽可能的采纳了不同场景(如:居家/学校/诊室)。在这个初步的验证过程中,BOSA经历了重重考验,达到了比较满意的诊断效果,各模块至少达到了70%-99%的准确可靠率。

表格4展示了BOSA四大模块和婴幼儿模块的敏感性介于86%-98%,特异性介于74%-100%。敏感性代表了这个评估能识别的下限,简单理解就是至少86%的自闭症人士能被该评估识别。特异性代表了该评估的准确性,或者说误诊的可能。我们可以由这两个指标看出该评估是非常灵敏且特异性很强的。


表格6显示了婴幼儿模块和模块-3 (BOSA之语言流畅小龄模块的评分)与传统ADOS-2评分显著相关,说明BOSA的评估基本吻合了传统的ADOS-2的打分。表格7显示BOSA四大模块以及婴幼儿模块在不同测试和被试者之间的可靠性都是非常显著的,说明评分受到不同测试人和被试者的影响很小。


最后,BOSA可能存在的不足: Lord教授在文章中也指出了一些不足,比如BOSA诞生于疫情期间,因此对于验证还不够充分,尚未被其他国家的其他团队采用,进行多中心交叉验证。BOSA是对于ADOS-2的一个非常精简的缩略版本,准确性上肯定与ADOS-2或者其他诊断金标准有些差距,但是其潜在的应用场景丰富,且基本上达到了能快速、大量、经济地筛查自闭症的目的。BOSA目前尚未有中译本,这也是一大遗憾。

总结


一个解决方案或多或少存在着一些弊端,比如精准度、经济性等,但是从目前发布的BOSA验证过程中,我能体会到BOSA团队的专业性和严谨程度。再加上Lord教授的专业背书,BOSA应该很快会完成其他的验证,被世界上更多的团队采纳和使用。(作者吐槽,BOSA已经接近达到“多快好省”的程度,环顾四周,应该可以像葛优大爷那样问问:还~有~谁~?)


回到我们开篇提到的3个想象场景,感觉上BOSA都能蛮好地提供解决方案。除去大大的节省金钱开支外,一个偏远山区的母亲可以连线到最专业的自闭症医疗人士,一个忙于拼命的打工族可以省去看病挂号的时间和避免一些不必要的羞耻感,一个被困于小区家中的孩子能得到及时诊断,这是多么好的事情呀! 


作者写作前也与一位资深的自闭症临床医生聊过这个话题,TA在听完简要的介绍后,产生了一些小小的伦理上的疑虑:是不是所有可能的自闭症人士都要得到这么专业的诊断,尤其对于山村、医疗欠发达地区的孩子,我们是不是都要让他们戴上“自闭症”这个标签?会不会对于他们本人和家庭,反而是一种长期的负担?


要回答这个问题,可能不同个体真是会有不同的角度。然而我想指出的是,去寻求诊断是一个主动的过程,BOSA再好,也不是强制性的,逢人便可以拉来筛查一把。对于有需求的家庭和人士,获得这一靠谱的消息,主动迈出第一步去寻医,也许就代表了一些积极的态度。


按:关于自闭症远程诊断的思考,请期待我们的下一篇文章!


 参考文献:下滑动可浏览)


1、The Brief Observation of Symptoms of Autism (BOSA): Development of a New Adapted Assessment Measure for Remote Telehealth Administration Through COVID-19 and Beyond. Journal of Autism and Developmental Disorders (2022) 52:5383–5394

2、Measuring Changes in Social Communication Behaviors:Preliminary Development of the Brief Observation of Social Communication Change (BOSCC). J Autism Dev Disord (2016) 46:2464–2479

3、Autism Diagnostic Observation Schedule, second edition (ADOS-2). Los Angeles, CA:Western Psychological Services.




END -


作者:望望同学
校对:丫丫爸爸
编辑:上海洋洋妈
文案校对:桂林毛豆妈,桂林泡泡妈





小丫丫自闭症项目,是由几位旅美学者成立的公益组织,目的是在中国和北美华裔社区传播对自闭症儿童的科学干预方式。

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