张蒙,刘宏伟,吕瑛,等.内镜逆行胰胆管造影术治疗支气管胆管瘘1例[J].中华消化内镜杂志, 2024, 41(9): 736-738.
Zhang Meng, Liu Hongwei, Lyu Ying, Zou Xiaoping.Endoscopic retrograde cholangiopancreatography for bronchobile duct fistula: a case report[J].Chin J Dig Endosc, 2024, 41(9): 736-738.
DOI: 10.3760/cma.j.cn321463-20230628-00131.
张蒙 刘宏伟 吕瑛 邹晓平
南京大学医学院附属泰康仙林鼓楼医院消化内科，南京210046
通信作者：邹晓平，Email：13770771661@163.com
患者女，65岁，因“咳嗽咳痰1个月余”于2022-11-03入院。既往有乙肝病史，2019年3月及2020年5月因肝细胞癌先后行两次外科手术（具体不详），2022年7月行肝细胞癌射频消融术。患者入院前1个月余无明显诱因下出现咳嗽咳痰，痰色金黄，量约600 mL/d，随后出现发热，体温最高38.7 ℃，伴轻度胸闷，多次查胸部CT提示右肺感染（图1），考虑肺部感染收入我院呼吸内科。入院查体：生命体征平稳，神志清，精神可，双肺呼吸音粗，右肺闻及散在湿啰音，心律齐，各瓣膜区未闻及病理性杂音，腹软，无压痛、反跳痛，肝脾肋下未及，肝肾区无叩击痛，移动性浊音（-），肠鸣音正常，双下肢无水肿。辅助检查：白细胞17.58×109/L，中性粒细胞百分比86.7%；丙氨酸转氨酶19 U/L，天冬氨酸转氨酶29 U/L，碱性磷酸酶201 U/L，谷酰转肽酶176 U/L；C反应蛋白18.5 mg/L；肾功能、凝血功能正常。住院期间经积极抗感染、雾化、止咳、平喘对症治疗后症状改善不明显。2022-11-14完善支气管镜检查见气管内金黄色分泌物（图2），咳出物总胆红素19.5 μmol/L，考虑支气管胆管瘘（bronchobiliary fistula，BBF）可能。
为进一步明确诊断，于2022-11-25行ERCP，术中见肝内散在粒子，碘克沙醇用生理盐水1∶1稀释后造影可见肝内胆管扩张，并见造影剂流入气管内，胆总管扩张约1.6 cm，留置鼻胆管（图3）。
患者BBF诊断明确，留置鼻胆管引流通畅，量100~200 mL/d，术后患者咳嗽好转，仍间断咳金黄色痰，痰量较前稍减少，未再出现发热、胸闷不适。考虑患者胆汁引流治疗有效后拟行胆管支架置入术，于2022-12-06再次行ERCP，术中见鼻胆管在位，少许造影剂流入气道，较前明显减少，拔除鼻胆管后于左侧肝内胆管置入2枚7 Fr×12 cm单猪尾塑料支架，见胆汁引流通畅（图4）。
术后患者咳嗽减轻，间断咳金黄色痰，咳痰量减少，复查胸部CT提示右肺中下叶炎症伴右肺中叶实变，右肺下叶炎症较前好转（图5）。考虑患者胆管支架位置不能满足引流的充分性，2022-12-14再次行ERCP，术中见2枚支架在位，圈套器取出1枚，于左肝内胆管留置鼻胆管引流（图6）。术后间断行鼻胆管冲洗可见少量胆汁样液体引出，量10~60 mL/d。2022-12-27行鼻胆管造影示胆道内造影剂未见明显外溢征象。
术后患者咳嗽症状逐渐好转，痰液逐渐转为少量白色黏痰，复查白细胞9.2×109/L；丙氨酸转氨酶31 U/L，天冬氨酸转氨酶50 U/L，碱性磷酸酶363 U/L，谷酰转肽酶400 U/L，总胆红素9.5 μmol/L；肾功能、C反应蛋白正常；胸部CT见两肺散在炎症，较前明显好转（图7），予带鼻胆管出院。出院后患者无明显咳嗽，未再出现咳黄痰、发热、胸闷等不适，出院2周后门诊行鼻胆管拔除，1个月后随访患者恢复良好。
图1 入院前胸部CT提示右肺散在感染 图2 支气管镜检查见气管内金黄色分泌物 图3 行内镜逆行胰胆管造影术并留置鼻胆管 3A：内镜下经十二指肠乳头留置胆管导丝；3B：术中造影见胆管扩张，并见造影剂流入气管内，留置鼻胆管 图4 胆管支架置入术 4A：内镜下见鼻胆管在位；4B：拔除鼻胆管后于置入2枚单猪尾塑料支架；4C：X线下见胆管支架在位 图5 治疗后胸部CT提示右肺下叶炎症较前好转 图6 拔除1枚胆管支架并置入鼻胆管 6A：内镜下见2枚胆管支架在位；6B：内镜下拔除其中1枚胆管支架并置入鼻胆管；6C：X线下见胆管支架及鼻胆管在位 图7 出院前胸部CT见两肺散在炎症，较前明显好转
BBF是一种临床上十分罕见且复杂的疾病，由胆管和支气管之间的异常交通引起，以病理性胆汁痰为特征，最早被报道于1850年。ERCP在BBF的诊断和治疗过程中起到至关重要的作用。
BBF包括先天性和获得性，目前研究认为获得性BBF的形成主要与肝脏恶性肿瘤以及胆道结石、肿瘤、包虫病或术后狭窄引起的胆道梗阻相关。BBF的形成机制尚未完全清楚，胆道压力升高和局部炎症可能是导致BBF发生的两个主要因素。射频消融术是肝细胞癌的重要治疗方法之一，研究报道射频消融术后BBF的发生率为0.2%~0.9%，发生时间可以在术后2~58 d。本例患者在出现症状前约2个月曾因肝细胞癌行射频消融术，因此考虑其BBF的发生与射频消融术相关。
BBF的典型症状是咳大量胆汁痰，常为黄绿色或金黄色，味苦，同时会合并原发病及继发肺部感染的相关症状及体征，如发热、黄疸、呼吸困难、胸痛等。在本病例中，患者以咳嗽、咳金黄色痰起病，病程中出现发热、轻度呼吸困难，影像学检查提示肺部感染，经积极抗感染治疗后效果不佳。由于BBF在临床中十分罕见，因此临床医师应提高对该疾病的敏感性，当出现疑似临床表现时，应注意BBF发生的可能，同时排查病因。
由于持续的BBF可导致胆汁流入支气管造成严重的肺损伤、肺实变甚至坏死性肺炎，因此BBF的早期诊断和治疗至关重要。详细询问病史及既往史对BBF的诊断十分重要，痰液胆红素阳性对疾病的诊断也有重要意义。常规的B超、CT、MRI等检查对疾病诊断的特异性不强，且无法对BBF进行准确定位，增强磁共振胰胆管成像和肝胆亚氨二醋酸扫描作为非侵入性检查相对安全且准确性高。支气管镜检查、经皮肝穿胆管造影术和ERCP可显示瘘管的开口及走行，同时在诊断的过程中可以进行治疗。本病例中首先应用支气管镜检查评估气道内情况，随后在ERCP的协助下明确诊断气管胆管瘘，同时在首次ERCP的过程中置入鼻胆管缓解胆道压力。
生长抑素及其类似物可用于缓解症状并促进瘘管愈合，但单纯的药物治疗并不能使BBF达到治愈。既往研究显示支气管镜下镍钛合金封堵器或生物胶、医用胶封闭、ERCP置入鼻胆管或支架引流、经皮肝穿胆道引流术等微创治疗方式创伤小且恢复快，目前是治疗BBF的首选方式。但现有研究尚未对各种微创治疗方式的区别、选择依据及预后差别提出明确的建议。本例患者先后经内镜下鼻胆管引流及支架引流达到BBF的治愈，手术创伤小且术后恢复良好。
综上所述，由于BBF的发生率很低，目前尚未形成疾病诊治的共识及指南。BBF的早期诊断及治疗对疾病的预后十分重要，因此当出现疑似临床表现时，应考虑BBF发生的可能。除了详细的询问现病史及既往史，ERCP在疾病的诊断方面也发挥了很大的作用，同时在诊断的过程中也可以采取相应的治疗措施，临床研究已证实其有效性及良好的预后。
参考文献略
来源：中华消化内镜杂志
编辑： 朱悦 校对：周昊 审核：唐涌进
