一例表现为基底节区脑出血的前颅窝硬脑膜动静脉瘘

学术   2024-11-12 18:16   上海  


通讯作者:牛胤1

第一作者:张强2

作者单位:1陆军军医大学西南医院,2联勤保障部队第961医院


前颅窝硬脑膜动静脉瘘(Anterior cranial fossa dural arteriovenous fistulas, ACF-dAVF)是一种相对罕见的血管畸形。ACF-dAVF可以通过眼动脉的筛前分支供血,并流入上矢状窦(SSS)。更罕见的情况是,ACF-dAVF通过嗅静脉向后引流进入基底静脉[1]。由于ACF中缺乏静脉窦,因此ACF具有较高的出血风险[2]


2024年8月,陆军军医大学西南医院牛胤教授联勤保障部队第九六一医院张强博士联合在脑出血期刊Brain Hemorrhages上发表了题为“Anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula presenting with left basal ganglia hemorrhage: A case report”的特殊个案报道。该病例描述了一个以前未报道的ACF-dAVF表现为基底节区脑出血的个案,这种特殊的临床表现与一种特殊的引流静脉有关。该文章详细介绍了这例ACF-dAVF患者的发病机制、特征和影像学表现,以及诊断和治疗该患者的挑战。


Qiang Z, Z C, et al. “Anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula presenting with left basal ganglia hemorrhage: A case report”. Brain Hemorrhages. 2024,5(4):197-200, https://doi.org/10.1016/j.hest.2023.11.005.




病例描述



一名患者为男性,50岁,突然出现右侧肢体无力,言语不清,双眼视力受损。在当地医院期间,行头部计算机断层扫描(CT)显示左侧基底节出血伴周围水肿(图1A),给于止血、神经保护等对症治疗,症状未见明显改善。入我院行磁共振血管成像(MRA)显示左侧基底节区一血栓形成的静脉球,与一个迂曲增粗的血管相连(图1B)。CT血管成像(CTA)显示由筛前动脉供血的ACF-dVAF(图2A)。经皮层静脉流入Labbe静脉、横窦,经嗅静脉、基底静脉和Galen静脉流入直窦(图2B、C)。由于引流静脉的阻塞,在的基底中静脉形成了一个静脉球(图2B,C)。明确诊断后行左侧前额部开颅手术。沿皮层静脉向前颅底探查,于筛板处硬脑膜发现瘘口,于瘘口处切断引流静脉后术毕。


图1:(A)CT平扫显示左侧基底节区脑出血。(B)MRI T2图像显示病变周围有血流空洞效应。


图2:CTA (A)和最大强度投影(MIP)源图像(B,C)显示ACF-dAVF,供血动脉(白色箭头),前(白色五角形)和后(红色箭头)引流静脉,以及基底静脉的静脉球(白色箭头)。


图3:手术照片(A)显示筛板硬脑膜上的痿口(白色箭头)和扩张的引流静脉(白色五角形)。在吗哚菁绿造影(ICG)动脉期(B),筛板上可见痿口(红色箭头)和扩张的引流静脉(红色五角形)显影。切断引流静脉后, (C)IGG造影未见痿口(红色箭头)和引流静脉(红色五角形)显影。


图4:(A)CT平扫显示病变消失。术后6个月,CTA结果(BC)显示动静脉瘘完全消失。




结 论



该个案描述了一种以前未报道的ACF-dAVF,引流静脉阻塞导致基底静脉形成静脉球,最终导致基底节区脑出血。本病例提示在遇到基底节出血时,也应考虑基底静脉相关疾病的鉴别诊断。



讨 论



因为具有较高的出血风险,ACF-dVAF被认为是一种需要手术治疗的血管疾病,约占颅内动静脉畸形的1%-1.5%。大多数ACF-dAVF都有临床症状表现,其中最主要的症状表现是出血。静脉引流方式是其症状表现的决定因素,Sebastian Sanchez等的一项队列研究表明约85%的ACF-dAVF患者通过皮层静脉引流,约15%的ACF-dAVF通过非皮层静脉引流。该例AVF-dAVF的供血动脉为筛前动脉,经皮层静脉汇入横窦;深部经嗅静脉、基底静脉、Galen静脉汇入直窦。向后引流的静脉在基底静脉中段形成了扩张迂曲、血栓化的静脉球。大量动脉血液流入静脉会导致血脑屏障破坏,脑组织变得肿胀水肿,导致颅内压升高。当过多的动脉血在静脉系统中滞留时,可能引起广泛的脑肿胀、静脉曲张、血栓形成、甚至出血。我们推测该患者的脑出血是由于基底静脉曲张、血栓、静脉高压、血管壁纤维化等因素所致。


作者认为对于脑出血的患者行血管造影检查也是必要的,这能帮助我们排除因基底静相关病变导致的疾病,以免误诊。该病例的CT检查结果就提示为基底节区出血,DSA检查最终确定了ACF-dAVF的诊断,这些特殊临床表现都与DVAF不同部位引流静脉相关。因此,我们的报道是对这些有特殊临床表现的DAVF发病机制的进一步补充。


原文链接:
https://doi.org/10.1016/j.hest.2023.11.005

参考文献


1.Sanchez S, Raghuram A, Wendt L, et al. Natural history, angiographic presentation and outcomes of anterior cranial fossa dural arteriovenous fistulas. J NEUROINTERV SURG. 2022. doi:10.1136/jnis-2022-019160

2.Xu K, Ji T, Li C, Yu J. Current status of endovascular treatment for dural arteriovenous fistulae in the  anterior cranial fossa: A systematic literature review. INT J MED SCI. 2019;16(2):203-211. doi:10.7150/ijms.29637


联勤保障部队第961医院神经外科张强博士为本文第一作者。陆军军医大学西南医院神经外科牛胤教授为本文的通讯作者。




第一作者简介



张强 博士 

联勤保障部队第961医院

联勤保障部队第961医院神经外科神经介入学术带头人、医学博士、硕士研究生导师、兼任中国微循环学会神经保护与康复专业委员会青年委员会委员等。主要从事脑血管疾病和神经介入诊疗研究。参与国家自然科学基金2项,主持省部级课题1项,院重点课题2项,近5年以第一作者发表SCI论文8篇,代表作为Theranostics(中科院医学1区TOP期刊,IF:12.4,正封面文章),主编专著1部;获得国家发明专利1项,实用新型专利5项。在国内学术会议主题汇报3次。


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通讯作者简介



牛胤 副主任医师

陆军军医大学西南医院

陆军军医大学西南医院神经外科副主任医师;兼任中国研究型医院学会神经科学专业委员会委员、重庆市医师协会神经介入医师分会委员兼秘书、重庆市医学会神经外科学分会神经介入血组委员兼秘书、重庆市医学会神经外科学分会脑血管外科学组副组长 。获教育部科技进步一等奖1项,主持省部级等各级科研项目2 项。参编多部神经外科专业著作,发表论文30余篇,其中SCI收录20余篇。擅长脑脊髓血管病的介入及显微外科治疗,历届全国神经介入手术大赛青年评委,曾获得第7届脑动脉瘤手术夹闭大赛全国总决赛优胜奖。


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