文献来源：中华炎性肠病杂志，2024年第8卷第5期
作者：樊珍珍1，2 周禾2 周霞2 时艳婷2 张嘉琦2 王芳2 李瑞霞2 刘小宁2 孟存英3 梁洁2
作者单位：1延安大学医学院；2空军军医大学西京消化病医院 国家消化系统疾病临床医学研究中心 消化系肿瘤整合防治全国重点实验室；3延安大学附属医院消化内科
通信作者：梁洁 孟存英
引用本文：樊珍珍,周禾,周霞,等. 疑似难治性克罗恩病合并放线菌感染一例[J]. 中华炎性肠病杂志（中英文）,2024,08(05)：407-408.DOI:10.3760/cma.j.cn101480-20231031-00054
【摘要】在临床上，克罗恩病（CD）和腹型放线菌病症状相似，难以区分。但CD合并放线菌继发感染的患者罕见。本文系统性地回顾空军军医大学西京消化病医院收治的1例CD合并放线菌继发感染患者的诊疗过程，以期为后续的临床诊疗工作提供思路和经验。
【关键词】克罗恩病；结节性红斑；放线菌；肝脓肿；脓胸
患者，男，25岁，于2023年5月11日就诊于空军军医大学西京消化病医院，主诉为"反复腹痛14年余，间断发热3年余"。患者自2009年无明显诱因出现右下腹部隐痛并低热、体质量减轻，当地医院予对症治疗，无明显缓解。2011年8月，患者首次来本院就诊，行结肠镜检查发现回盲部存在溃疡及铺路石样改变（ 图1A ），结核感染相关指标均为阴性。经结肠镜检查、实验室检验结果及相关鉴别诊断的综合分析，最终诊断为克罗恩病（Crohn's disease，CD），给予患者口服激素药物治疗。2012年至2022年，患者在用药期间肠内溃疡明显好转（ 图1B ），但反复出现高热，超声多次检查提示肝脓肿和脓胸，给予穿刺引流及抗感染治疗后缓解。2023年5月患者再次出现发热，遂来我院就诊。
图1 患者肠镜图 A：2011年8月31日肠镜示回肠末端黏膜欠光滑，充血水肿和铺路石样改变，散在片状糜烂及纵行不规则溃疡；B：2021年5月25日肠镜示回肠末端少量浅表溃疡，肠内情况稳定
入院体格检查：体温：36.4℃，脉搏：98次/min，呼吸：18次/min，血压：130/81 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）；生命体征平稳；全身浅表淋巴结无肿大及压痛；心肺听诊未见异常；腹平软、全腹无压痛、无反跳痛和肌紧张；双足可见散在青紫色斑块，压之不褪色和甲床破溃。
实验室检查：白蛋白42 g/L，碱性磷酸酶136 U/L，超敏C反应蛋白43.8 mg/L，红细胞沉降率27 mm/1 h；血常规、粪常规和尿常规均未见明显异常。
影像学检查：B超提示右侧包裹性脓胸（13.6 cm × 5.7 cm）（ 图2A ），腹部增强CT示肝右叶巨大混杂密度影，肝内多发多房囊性病灶（ 图2B ）。
图2 2023年5月患者影像学检查图 A：B超示右侧胸腔包裹性积液（13.6 cm ×5.7 cm），多为脓肿；B：腹部增强CT示肝右叶巨大混杂密度影，肝内多发多房囊性病灶，余肝实质密度均匀
图3 患者随访影像学检查图 A：2023年10月15日超声示右侧胸腔包裹性积液（2.9 cm × 1.3 cm）；B：2024年2月5日腹部增强CT示肝右叶见结节状高密度影，余肝实质密度均匀，肝内多发囊性灶消失
考虑患者为CD合并肝脓肿。两次肝脓肿穿刺术取样送检未发现任何病原菌、寄生虫、肿瘤或感染证据。
进一步对肝脓肿穿刺得到的黄白色脓液进行病原微生物宏基因组检测，结果显示放线菌属相对丰度为99.9%。给予青霉素静脉注射，剂量为每次1000万单位，每4~6小时1次，持续4~6周，随后转为口服青霉素V钾4 g/d tid，维持治疗6~12个月。自2023年10月10日起使用乌司奴单克隆抗体每8周1次治疗。后续患者在本院门诊进行随访，2023年10月B超提示右侧脓胸较前显著缩小（ 图3A ），2024年2月腹部增强CT示肝内多发囊性灶消失（ 图3B ），超敏C反应蛋白和红细胞沉降率呈显著下降趋势，目前患者病情稳定。
讨论
放线菌病是一种由放线菌感染所致的罕见慢性化脓性肉芽肿性疾病，主要累及颈面型，腹型和胸型等 [ 1 , 2 ]。放线菌病与CD具有很多相似临床表现。经口吞下的微生物通常在阑尾、肛肠区、憩室、先前的手术或创伤部位中生长。此外，放线菌病无传染性，男女发病比例为3∶1。腹部放线菌病具有可触及的肿块、窦道或瘘管、疼痛、体质量减轻、发热、肠壁增厚、白细胞和红细胞沉降率轻度升高等非特异性临床特征，并且放线菌病的脓液中存在硫磺样颗粒 [ 3 ]，但并不常见，造成该病诊断困难。CD中偶尔会出现微脓肿，主要是阑尾的小病变，但不会与放线菌病的广泛病变相混淆 [ 4 ]。若患者仅为放线菌病会出现多灶性脓肿或阑尾明显受累的特征 [ 5 , 6 ]。而本例患者的检查结果显示阑尾受累以及无多灶性脓肿。因此排除原发放线菌病，考虑为继发性放线菌感染。由于患者患有CD，肠黏膜的缺陷可能为放线菌的侵入提供了条件，进而导致窦道形成并最终发展为脓肿。虽然患者接受了激素治疗，但使用激素均未被认为是发生放线菌病的危险因素。
CD发生放线菌感染极为罕见。针对这类病例，首选治疗方案为青霉素，持续6~12个月。若患者对青霉素过敏，可考虑使用多西环素、头孢曲松、克林霉素或红霉素作为替代治疗方案。其他自身免疫性疾病如系统性红斑狼疮和慢性自发性荨麻疹，感染放线菌的风险增加 [ 7 , 8 ]。
本刊刊发文章可通过中华医学期刊网下载阅读
本文版权归《中华炎性肠病杂志》所有
转载请与cjibd@cmaph.org联系。
推荐阅读
（点击图片即可跳转阅读文章）
我就知道你“在看”
