【经验交流】克罗恩病合并复杂直肠会阴瘘和直肠阴道瘘行改良Bacon术二例报道

文献来源：中华炎性肠病杂志，2024年第8卷第4期

作者：张梦婷1  李道江1  万松林1  任相海1  叶梅2  刘依1  丁召 1

作者单位：1武汉大学中南医院结直肠肛门外科 炎症性肠病外科诊疗中心；2武汉大学中南医院消化内科

通信作者：丁召

引用本文：张梦婷,李道江,万松林,等. 克罗恩病合并复杂直肠会阴瘘和直肠阴道瘘行改良Bacon术二例报道[J]. 中华炎性肠病杂志（中英文）,2024,08(04)：296-299.DOI:10.3760/cma.j.cn101480-20231006-00026

30% ~ 50%克罗恩病（Crohn′s disease，CD）患者存在直肠肛管病变 [ 1 ]。随着药物联合手术治疗策略的优化使得部分直肠肛管受累的CD患者治疗效果得到显著提高 [ 2 ]。当CD合并高位直肠肛管瘘、多发直肠会阴瘘、直肠阴道瘘、重度直肠肛管狭窄等情况时，药物联合局部切排引流、狭窄成形等治疗效果并不理想 [ 3 ]。这部分难治性直肠肛管受累CD需要实施直肠切除+永久性结肠或小肠造口术 [ 4 ]。这对CD患者生活质量产生严重影响。如何避免或延缓永久性造口同时又切除病变恢复肠管肛管的连续性，炎症性肠病（inflammatory bowel disease，IBD）外科医师也在探索。美国克利夫兰医学中心的Remzi [ 5 ]团队对15例直肠肛管CD患者实施Turnbull-Cutait术，认为该术式术后并发症的发生率更低。近期柯嘉 [ 6 ]团队报道了1例这种术式治疗CD并直肠狭窄的病例。Turnbull-Cutait术源于对低位直肠肿瘤手术治疗的探索。20世纪50年代开始，国内专家不断对这种经肛拖出直肠切除延期吻合的术式改良完善，称之为改良Bacon术 [ 7 ]。近期，我们对两例复杂直肠会阴瘘、直肠阴道瘘的女性CD患者实施改良Bacon术。现将两例病例作为经验交流总结如下。

1．病例资料：纳入2023年2月在武汉大学中南医院结直肠肛门外科行"腹腔镜下改良Bacon术"的2例直肠肛管CD女性患者 [ 8 ]。术前系统评估均无其他系统严重的疾病。

例1　CD患者，女，28岁。诊断为CD（回结肠型，复杂肛瘘，直肠阴道瘘，活动期，重度）。患者2021年8月开始出现腹痛、腹泻伴血便就诊于当地医院，给予美沙拉嗪口服治疗后症状不缓解。2022年4月出现肛周脓肿并发热转入我院。起病以来体质量下降18 kg。体格检查：截石位8点距肛缘3 cm见破溃外口，挤压有脓液溢出伴同侧外阴肿胀。直肠指诊：齿状线附近可触及结节伴轻度狭窄，食指可通过，退指无染血。2022年8月CT小肠结肠造影（CTE）提示小肠及结肠多个节段性肠壁不均匀管壁增厚伴异常强化，周围系膜脂肪炎症；直肠肛管MRI：复杂括约肌间肛瘘并脓肿形成（ 图1A ），累及右侧肛提肌、右侧耻骨直肠肌及右侧盆壁（ 图1B ）；会阴部及阴道-肛管前缘见脓腔形成。肠镜检查提示距离肛缘3 cm可见直肠阴道瘘的瘘口（ 图1C ），结直肠多发溃疡（克罗恩病内镜评分35分）（ 图1D ）。根据肠镜及病检结果，患者确诊为CD。经外科会诊后先行腹腔镜下横结肠造口+右侧坐骨直肠窝脓肿置管引流+肛瘘挂线引流术。2022年9月患者开始接受英夫利西单克隆抗体（infliximab，IFX）治疗。2023年2月入院复诊：CTE对比前片（2022年8月），横结肠造口术后改变，空回肠及余结肠管壁未见增厚及肿块；直肠下段-肛管右旁软组织增厚较前未见；外阴部及右侧肛缘皮下片絮状软组织密度影（ 图1E、1F ）。肠镜：自肛门至结肠造口所见黏膜呈恢复期改变，未见明显溃疡（ 图1G、1H ）。2023年2月院内多学科讨论后，患者接受横结肠造口关闭+腹腔镜下改良Bacon术。

图1  例1术前MRI和肠镜图　A、B：结肠造口转流前直肠肛管MRI肛瘘并脓肿形成，右侧肛提肌、右侧耻骨直肠肌及右侧盆壁受累；C、D：结肠转流造口前肠镜下可见齿状线附近见瘘口，大肠溃疡；E、F：改良Bacon术前直肠肛管MRI显示外阴部及右侧肛缘皮下片絮状软组织密度影；G、H：改良Bacon术前肠镜示结肠直肠黏膜呈恢复期改变

例2　CD患者，女，53岁。诊断为CD（结肠型，复杂肛瘘，直肠阴道瘘，活动期，重度）。患者2017年7月出现腹痛、腹泻伴血便，未接受治疗。2022年8月开始出现肛周溢液排脓来我院就诊。肛门指检：距肛缘1.5 cm处可触及直径约1.5 cm大小瘘口，退指无染血。2022年8月CTE：横结肠、乙状结肠-直肠肠壁明显增厚及肛周异常密度影；直肠肛管MRI：乙状结肠-直肠肠壁明显增厚，肛管括约肌间及阴道左侧壁瘘管形成（ 图2A、2B ）。肠镜：直肠、左半结肠受累明显（克罗恩病内镜评分35分）齿状线附近可见直肠阴道瘘口（ 图2C ）。外科会诊后转入外科行腹腔镜下横结肠造口+肛瘘挂线引流术。2022年9月开始接受IFX治疗。2023年1月入院复诊CTE：结肠造瘘术后改变，横结肠-直肠上段肠壁增厚较前明显减轻改善；直肠肛管MRI：直肠肠壁增厚，阴道左侧壁与肛管瘘管形成（ 图2D、2E ）；肠镜检查：距离肛缘1.5 cm仍可见直肠左侧壁的直肠阴道瘘瘘口（ 图2F ）。2023年2月院内多学科讨论后，患者接受横结肠造口关闭+腹腔镜下改良Bacon术。

图2  例2术前MRI和肠镜图　A、B：结肠造口转流前直肠肛管MRI，肛管括约肌间及阴道左侧壁瘘管形成；C：结肠造口转流前肠镜检查齿状线附近可见瘘口；D、E：改良Bacon术前直肠肛管MRI，阴道左侧壁与肛管瘘管形成；F：改良Bacon术前肠镜检查可见瘘口

2．手术方法：两例患者均接受横结肠造口关闭+腹腔镜下改良Bacon术。分腹部和会阴两部分进行。两例患者会阴组手术操作方法略有不同。手术具体操作如下：患者全麻，取截石位；腹部手术组操作为常规方法将右上腹横结肠造口关闭还纳入腹腔；经造口还纳切口置入5 cm切口保护圈，用无菌橡胶手套封闭后建立气腹；腹腔镜下在骶岬水平离断肠系膜下动脉，游起乙状结肠及其系膜并对乙状结肠系膜适当裁剪，注意保护好边缘血管弓；沿直肠后间隙向下游离并离断肛尾韧带至尾骨水平，用超声刀锐性离断直肠侧下方发往会阴区的瘘管；直肠前侧沿直肠阴道隔向下游离显露并离断直肠阴道瘘管。例1会阴组手术操作：刮匙充分搔刮各个瘘管内坏死组织，并对其充分冲洗；Longstar拉钩暴露肛管，自齿状线处起刀剔除环齿状线黏膜组织以及瘘管内口周围组织；在此平面切除离断直肠全层并与腹部手术组操作平面会师。将游离好的直肠和乙状结肠下段经肛门无张力拖出，肛门外约5 cm处无病变处予以离断切除病变直肠（ 图3A ）；最后用3-0可吸收线在齿状线水平缝合固定6 ~ 8针；凡士林纱布抵近肛管包绕结肠。术后2周，患者在腰硬联合麻醉下取截石位，用超声刀在齿状线水平离断结肠，3-0可吸收丝线将肠管断端与肛管缝合。例2会阴手术操作：自内外括约肌间沟起刀剔除肛管上段上皮组织、环齿状线黏膜组织，特别是瘘管内口周围组织；跨过齿状线后，超声刀转向肠壁深层，切除离断直肠全层。术后2周离断结肠，3-0可吸收丝线将肠管断端与肛缘缝合。

图3  例1术中及术后资料　A：改良Bacon术后二期手术拟切除拖出的结肠；B：改良Bacon二期术后1个月，肛缘外瘘口逐渐闭合，无红肿渗液，阴道内无溢液排气；C：改良Bacon二期术后3个月，肛缘原外瘘口完全闭合，肛门愈合恢复情况尚可；D：X线瘘管造影右侧复杂型肛瘘

术后结果及随访：经过分期手术、全肠内营养支持、生物制剂等综合治疗，两例患者均在二期术后1周出院。二期术后2周开始继续使用IFX预防复发。例1术后肛缘外瘘口逐渐闭合（ 图3B、3C ）。但随后因"新型冠状病毒肺炎并发热"中断IFX输注。2023年7月因"肛周肿痛并溢液5 d"再次入院。体格检查：肛缘右侧见原瘘口红肿并破溃。X线瘘管造影提示右侧复杂型肛瘘瘘管长度约50 mm并形成分支，内口位于齿状线（ 图3D ）。给予患者全肠内营养、瘘管冲洗、抗感染治疗1周后加用硫唑嘌呤50 mg qd。2023年9月随访，右侧肛周瘘管持续状态，仍有少量溢液；自接受改良Bacon术后阴道内再无溢液排气。肛门控便能力较差（肛门失禁Wexner评分12分），胃肠道生活质量指数得分113分。例2术后第1个月肛门愈合恢复情况尚可，原肛周各个外瘘口闭合无红肿渗液，阴道内无溢液排气。术后第3个月复诊肛门指检肛管狭窄仅容小指勉强通过，开始予以扩肛治疗。随访至今仍间断用12#医用扩肛棒扩肛治疗。肛门控便能力较好（肛门失禁Wexner评分8分），胃肠道生活质量指数得分94分。

直肠肛管受累CD仅以药物治疗瘘管闭合率约为24% ~ 55% [ 9 ]。随着疾病进展，因严重的肛周病变、直肠肛管狭窄、药物治疗失败等，10% ~ 20%患者需行直肠或结直肠切除甚至永久性造口 [ 10 , 11 ]。对患者而言，直肠切除具有致残性，难以抉择。对难治性直肠肛管CD患者实施Turnbull-Cutait术（结肠拖出延迟吻合术）或是一缕曙光。Remzi等 [ 5 ]回顾性纳入67例（其中CD 15例）因直肠阴道瘘、直肠狭窄等适应证接受Turnbull-Cutait术，与低位直肠吻合相比，此术式在吻合口瘘、盆腔脓肿等并发症更少，排便和性功能方面无显著差别 [ 5 ]。Corte等 [ 12 ]研究中纳入79例直肠阴道瘘患者（其中34例继发于CD），有11例患者行Turnbull-Cutait术，较其他修补术，Turnbull-Cutait术修补成功率达91%。

Turnbull-Cutait术的治疗理念可追溯到1888年Hochenegg对直肠肿瘤的治疗。经Babcock 、Bacon、Cutait和Turnbull等学者完善其对低位直肠肿瘤患者实施肿瘤切除保肛的治疗 [ 13 ]。但由于术中切除坐骨直肠窝脂肪组织并损伤支配肛门外括约肌的神经，使得患者肛门功能受损。1950年，Turnbull-Cutait术开始应用于我国低位直肠癌的保肛治疗。随着对保肛保功能的追求，国内学者对这种术式不断完善且成熟，将其称为改良Bacon术 [ 7 , 14 ]。其核心是保留提肛肌及其平面下的解剖结构，包括外科肛管、坐骨肛管间隙及支配外科肛管神经，切除齿状线以上的黏膜。最终改良Bacon术既保留齿状线和肛门直肠环的完整性，又保留肛门感觉器官，极大程度上改善肛门控便功能。但将改良Bacon术应用于直肠肛周CD治疗上国内外的报道并不多。我院实施的第1例改良Bacon术，选择在齿状线水平离断。患者术后4个月出现肛周脓肿和肛瘘复发，可能与新型冠状病毒感染停用IFX治疗有关，但也不排除受切除直肠及齿状线附近黏膜影响。对于第2例患者，我们选择自括约肌间沟向上游离切断直肠，二期吻合时用结肠覆盖至原齿状线平面以下。例2患者术后规律使用IFX治疗，随访至今肛瘘、直肠阴道瘘无复发。

相较于经会阴手术，改良Bacon术切除病变肠管，新肠管覆盖病变区并旷置瘘管。术后需考虑肛门狭窄、控便能力降低及监测新肠管术后病变再发问题。难治性直肠肛管CD应谨慎选择改良Bacon术，当伴严重的括约肌纤维化时不适合实施，此术式可能更适用于经会阴手术复发的多发直肠会阴瘘、直肠会阴瘘合并直肠阴道瘘、长节段直肠纤维化严重狭窄、病变累及直肠但内科治疗不佳、伴有严重的肛门失禁、累及括约肌复合体的复杂肛周活动期CD。

改良Bacon术应用于难治性直肠肛管CD仍需引起探讨：（1）经会阴手术效果不佳时，计划再次手术可考虑行改良Bacon术。（2）应在CD缓解期实施手术，如内科治疗不佳可暂时行结肠造口转流，二期再行改良Bacon术。（3）建议药物控制不佳的肛周疾病在行转流性造口的同时行会阴区病变切开、挂线引流。（4）术前应充分评估肛门直肠功能，包括肛门指检、直肠肛管MRI、直肠肛管测压等。肛门明显狭窄、瘢痕化，肛管舒张压、静息压高于正常值，则应谨慎施行本术式。（5）拖出吻合的结肠应使用正常的结肠，对同时合并左半结肠病变经造口转流后好转的患者，慎用病变好转的结肠拖出吻合。（6）手术时电灼去除肛管括约肌间沟及齿状线以上的移行区上皮组织，保留内括约肌的部分肌鞘，待拖出的结肠二期吻合时建议覆盖肛管，齿状下吻合。（7）术后监测评估肛管有无狭窄，早期应用药物预防复发。

难治性直肠肛管CD拟行直肠切除永久性造口的患者，改良Bacon术式在彻底切除病变直肠的同时最大限度保留肛门功能，提高患者生活质量。这也不失为一种被迫永久造口前的努力。但这种术式在CD患者中选择性的应用仍然需要进一步大样本临床研究。