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DOI：10.3877/cma.j.issn.2095-7157.2024.03.008
作者单位：100088北京，火箭军特色医学中心消化内科
通信作者：田甜，Email：sweettsweet@163.com
【摘要】目的 十二指肠Brunner腺错构瘤（Brunner′s gland hamartoma, BGH）是较为罕见的疾病，术前误诊率高。本文报告1例 BGH 伴反复消化道出血的诊治过程，并结合既往文献对本病特点进行总结，以期为临床工作提供借鉴。方法 回顾性分析火箭军特色医学中心消化内科收治的1例BGH患者的临床资料和近10年文献报道个案共81例，并进行总结。结果 本例患者因反复黑便发现十二指肠肿物，于我中心行内镜切除十二指肠4.5 cm×3 cm×1.8 cm肿物，病理诊断为错构瘤性息肉；文献报道病例主要表现为腹痛、黑便、恶心呕吐、贫血，89.19%肿物大小超过2 cm，选择外科手术、内镜切除和保守治疗分别占53.09%、41.98%、3.70%。结论 BGH容易误诊，在十二指肠黏膜下肿物或消化道出血鉴别诊断中应加以考虑。
【关键词】 十二指肠黏膜下肿物；错构瘤；消化道出血
十二指肠Brunner腺错构瘤（Brunner′s gland hamartoma, BGH），又称为十二指肠错构瘤或十二指肠腺瘤，是一种罕见的十二指肠良性肿瘤，其在十二指肠良性肿瘤中发病率约为 5.0%~10.0%，占所有胃肠道肿瘤的不到1%［1-2］。常规胃十二指肠镜BGH检出率约为0.01%~0.07%［3］。BGH临床表现无特异性，病因和发病机制亦尚未完全明确，多数是外科或内镜术后确诊。现报道火箭军特色医学中心消化内科于2024年5月3日收治的1例以消化道出血为主要表现的Brunner腺错构瘤患者，并结合文献进行综合分析，以期为临床诊疗提供参考。
资料与方法
一、本例患者资料
患者男、59岁，因间断黑便2月余，每次量少，可自行转黄，当地医院胃镜检查提示“十二指肠球部隆起性病变”，于2024年4月29日就诊我院消化内科，既往右足骨折内固定术病史，否认其他病史。查体无特殊阳性体征；化验血红蛋白97 g/L，其他生化未见异常，肿瘤标志物中糖基抗原724为40.10 U/ml。上腹部CT提示十二指肠球部及降部见不规则软组织团块影，较大层面大小约2.1 cm×2.3 cm，其内见条状低密度影，增强后病变呈明显强化（图1）。2024年5月3日收入院。
二、文献报道病例及临床特征
使用数据库“PubMed”、“万方数据库”、“知网”，对关键词“Brunner腺错构瘤”、“十二指肠错构瘤”、“十二指肠腺瘤”进行检索，选取2014~2024年中英文文献72篇（中文8篇、英文64篇）81例BGH患者。患者平均年龄53岁，男女比例约为1.38∶1；临床表现主要以腹痛、黑便、恶心呕吐、贫血为主要表现，乏力、梗阻、消瘦较少见；共38例明确报道血红蛋白水平，中位血红蛋白为73.50 g/L（表1）。
结 果
一、本例患者资料
胃镜见十二指肠球部顶部至球降移行部见直径约2 cm长柱形肿物，表面可见凹陷。EUS检查见肿物位于黏膜下层，内部回声中低混杂呈蜂窝样，外部边界清晰，截面大小约2.5 cm×1.5 cm，固有肌层完整（图1）。考虑十二指肠肿物虽然较大，但固有肌层完整，2024年5月15日行内镜下切除手术过程：在肿物基底部注射后抬举良好，用尼龙圈套扎肿物底部，用圈套器圈套切除肿物，创面用6枚金属夹夹闭，切除肿物回收送病理；术后病理诊断提示：（十二指肠）错构瘤性息肉，肿瘤大小4.5 cm×3 cm×1.8 cm（图1D为术后标本，图2为病理图像）。术后禁食3 d并予以抑酸补液治疗，患者恢复良好并于2024年5月22日出院。术后2个月复查胃镜示创面愈合良好。
二、 BGH患者临床特点
文献报道81例患者内镜下表现主要位于十二指肠球部57例（70.37%）、十二指肠降部23例（28.40%）、十二指肠水平部1例（1.23%）；形态以带蒂居多62例（76.54%）、广泛病变13例（16.05%）及无蒂6例（7.41%）表现略少见。74例明确报道内镜下/术后标本大小，平均大小约为4.70 cm，≥2 cm患者占89.19%；治疗上，53.09%因术前考虑肿瘤或内镜下治疗困难选择手术治疗、41.98%选择内镜治疗、3.70%选择保守治疗；以上术后病理均证实BGH，无论手术还是内镜，治疗效果均成功，其中1例因消化道大出血、失血性休克死亡，临床治愈率为97.54%。
讨 论
十二指肠黏膜下肿物的鉴别包括：脂肪瘤、平滑肌瘤、间质瘤、淋巴管瘤、异位胰腺、神经节性副神经瘤等，BGH也要考虑在内。1688年瑞士解剖学家约翰·康拉德·布鲁纳描述了Brunner腺，其主要位于近端十二指肠的深层黏膜或黏膜下层，并分泌一种含有粘蛋白的碱性液体，可以保护黏膜免受进入十二指肠的酸性胃内容物的影响［4］。BGH的发病机制尚未完全明确，目前最能得到公认的假说是认为BGH本质是十二指肠的胚胎发育不良［5］，其他相关的因素包括胃酸过多、幽门螺杆菌感染、黏膜损伤、尿毒症和慢性胰腺炎、胰腺外分泌不足［6］。
BGH在不同年龄组均有报道，并以50岁居多［6-7］，且男女发病无明显差异。临床表现为腹痛、恶心呕吐、黑便、梗阻和贫血［8］，亦有少部分患者以乏力（12.35%）、体重减轻（8.64%）就诊，黄疸［9］、胰腺炎［10］和慢性腹泻［11］则临床上较少见。当病变累及十二指肠壶腹时，易被认为是壶腹肿瘤或胰腺肿瘤［9］。
Brunner腺增生性病变一般分为3种类型［7］：1型：局限于黏膜的弥漫性结节性增生，无蒂突起分布于十二指肠的大部分区域；2型（最常见）：局限于十二指肠球部为局限性结节性增生，通常大小<1 cm；3型：腺瘤样增生，即BGH，内镜下大多数表现为孤立的带蒂息肉，少数为无蒂息肉。大多数病变位于十二指肠球部，随着与幽门环距离的增加，其发生率逐渐降低［12-13］。BGH大小在0.7~12 cm之间，平均4 cm［7］，本文总结文献报道的患者BGH平均大小为4.7 cm。
文献报道基本术后才能得到最终明确诊断，但术前我们仍可通过内镜联合EUS可进行直接可视化和精确定位，并判断起源、范围和血管分布，并将BGH作为鉴别诊断之一。Matsushita等［14］提出BGH的典型EUS特征是位于十二指肠壁的第二层和第三层，边缘不规则，低回声，外观不均匀和病变内的囊性区域。CT也可作为辅助诊断，其表现为瘤体内实性部分呈轻至中度持续延迟强化，周边脂性成分则无强化，表面被覆线样强化黏膜组织［15-16］。最后BGH的诊断还是需要病理学支撑，通常表现为边界清晰的实体块，表面光滑，被正常十二指肠黏膜覆盖，切面呈粉红色或茶色，小叶被纤维间隔分隔，内部有囊性变［17］。当已确诊BGH病变时，目前临床上推荐有症状患者进行内镜下治疗，以避免不必要的扩大性手术［18-19］：当形态为带蒂，可通过圈套器进行治疗；当形态为广泛病变或无蒂，则需要进行黏膜切除术或剥离术。但目前现实情况是，BGH表现为一种黏膜下肿物［20］，活检难以确诊，肿物体积通常又较大，导致约一半以上的患者进行手术治疗。因此，应该加强对BGH的认识。另外，近年来也有报道BGH合并局灶性高级别异性增生［21-22］，提示BGH仍有潜在恶变的可能。
综上所述，BGH是一种罕见的十二指肠良性肿瘤，其临床表现主要以腹痛、黑便、恶心呕吐、贫血为主要表现，临床实践中非常容易出现漏诊和误诊，应加强认识以为患者选择合适的治疗方式。
利益冲突 所有作者声明无利益冲突
作者贡献声明 李立亚：文章撰写；张纪娟、马晓冰、李萌：病历提供、数据整理；张丹：影像资料整理；李长政、田甜：研究指导、论文审阅
参考文献（略）
李立亚，张丹，张纪娟，等.十二指肠Brunner腺错构瘤（布氏腺瘤）致反复消化道出血1例并文献复习［J/CD］.中华胃肠内镜电子杂志，2024，11（3）: 182-185.
